はじめに

発達性協調運動障害(DCD)や書字障害(Dyspraxia)は、どのようなものですか? 字が下手な子、発達性書字障害の子? 様々な名称が提唱され、時には異なる診断基準もあることから、異なる分野や専門家(医師、心理学者、臨床・実験研究者など)間でこれらの障害を取り巻く曖昧さ、不正確さが浮き彫りになっています。 これらの障害を持つ子どもたちの特徴は何でしょうか? 後者はどの程度一般的で、どのような治療法が推奨されるのでしょうか? この密接に関連した2つの運動障害を、互いの鏡像とみなして区別しようとする研究はあるが、我々の知る限り、その診断とリハビリテーションを同時に、しかも比較しながら報告したものはない。 そこで、本総説では、DCDと、研究者や臨床医からあまりに注目されていない書字障害について、その徴候や症状、診断、リハビリテーションについて報告することを目的とする。

Signs and symptoms

Presentation

精神障害の診断と統計マニュアル第5版(DSM-5)では、DCDは知的障害、コミュニケーション障害、自閉症スペクトラム障害、注意欠陥・多動性障害(ADHD)、特異学習障害、運動障害、その他の神経発達障害と共に神経発達障害の見出しに含まれています1。 定型運動障害やチック障害と並んで運動障害に分類されます。 DCDは、身体的、感覚的、神経学的な異常がないにもかかわらず、知的能力が保たれている子どもにおいて、精神運動発達と知覚運動能力に著しい障害があることが特徴です。 それにもかかわらず、これらの精神運動発達の障害は、協調運動技能(粗大および微細の両方)の学習と実行における欠陥につながり、日常生活動作(ADL)、特に学校での学習に悪影響を及ぼします。 Lingamらの研究では、イギリスの7~8歳の子供6,990人を対象にした研究で有病率は1.8%でしたが、DCDの可能性が高い子供(5~15%のスコア)を考慮すると、この数字は4.9%(n=341)に増加しました2。 2,7

DCDの警告サインと臨床表現

DCDの発症は小児期の早期(小学校入学前)であることが知られています。 発達障害の範囲は、非常に特殊な制限から運動能力の一般的な障害までさまざまです。

DCDで見られる運動兆候には、協調運動動作の実行困難、微細運動障害、粗大運動障害があり、不器用、遅さ、不正確な運動パフォーマンスが生じます。 そのため、姿勢制御(筋緊張低下や筋緊張亢進、遠位制御の未熟、静的・動的バランス不良など)、感覚運動協調、運動学習(運動計画、新しい運動の学習、変化への適応など)に障害を示すことがあります。 幼稚園に入園した子どもは、奇妙な歩き方をし、着替え(ボタン、靴ひも)や食器(スプーン、コップ)の使い方に問題があり、絵や絵画が下手で、はさみの使い方が不器用で、三輪車や自転車に乗ることが困難です。 小学校では、書くこと、描くこと、ハサミを使うことが苦手で、ボール遊びも不器用なままです。-16

さらに、一般的にスポーツが苦手で、スポーツ活動やその他の身体活動を避ける傾向があります17。その結果、太りすぎ、肥満、心血管疾患などの健康問題のリスクが高まります18-21

成人のDCDでは、さまざまな問題が持続することがあり、運動、移動、視覚運動能力、手書きに影響を与えます。 手先の器用さ、バランス、二重課題、ボールスキル、反応時間などにおいて)運動能力が低く、通常、同年代の人と比べて遅く、変化しやすいため、社会的に不可欠なスキルの習得が難しくなります14

最後に、子供と大人の両方に、関連する行動の問題が見られる場合があります。 DCDの子どもたちは、感情的、社会的、情緒的な問題を抱え、不安や抑うつ症状、低い自尊心、いじめ、孤独といった精神衛生上の問題を抱える危険性が高くなります11,25-30。-32

これらの症状を総合すると、健康関連の生活の質、自律性、身体的・心理的な幸福感などが低下する傾向にあり、子どもや大人の日常生活に大きな影響を及ぼします33-35

DCD

異種運動障害に加えて、DCD の子どもの約半数は書くことを学ぶのが困難です36 手書き能力はコミュニケーションのための社会的前提条件となっています。 36 手書き能力は,コミュニケーションのための社会的必須条件である。 したがって、書字障害の診断は2つの理由から不可欠である。 1)手書きの困難は介入なしでは解決できない、2)介入はdysgraphiaのリハビリに有効であると思われる37

Hamstra-Bletz and Blöteによって提案された明確で簡潔な定義によると、dysgraphiaとは書くことの仕組みに関連した、書き言葉の生成における障害である36。 書字障害の症状は、生物学的な要因(年齢や性別による運動機能の成熟度、DCDに関連する運動障害の種類、ディスレクシアやADHDとの併存の可能性)と社会的な要因(書く習慣)の両方によって、かなり異質なものとなっています。 38

書字障害によって影響を受ける手書き変数は、製品(すなわち、書かれた痕跡の読みやすさ)、プロセス(すなわち、痕跡を生成する動き)、またはその両方に関係します39。多くの方法が手書きの評価に開発されており、主なものは読みやすさとスピードに焦点を当てています。 製品およびプロセスの関係は直接的ではないことに留意する必要があります。読みやすい文字列は、高速で流動的なジェスチャーによって損なわれることがありますが、同じように、高速で流動的な動作は読みにくい文字列を生成することがあります。 製品に関しては、いくつかの空間的な変数が読みやすさに影響を与える可能性があります。 まず、文字の識別は、その構成ストロークの相対的な大きさを尊重しないこと、ストロークの不正確な数(欠落または追加ストローク)、またはこれらのストロークの不正確な方向もしくは曲率によって影響を受ける可能性がある。 第二に、単語の読みやすさは、文字間の間隔(離れすぎている、または重なっている)や文字の高さの問題によって影響を受ける可能性があります。 5234>

プロセスに関しては、運動学的および動的変数の制御不良が手書き動作に影響を与える可能性があります。 まず、書き手のレベルでは、手の姿勢、ペンの握力、ペンの傾きをすべて考慮する必要があります。 次に、ペンのレベルでは、不適切な筆圧、不適切な平均速度(速すぎ/遅すぎ)、速度および/または停止の異常変動、多すぎ/長すぎのリフト、または巨筆症に対応する大きすぎる動作から、書字障害が生じる可能性があります40。-43,44 上記のすべての問題は、手書きのパフォーマンスだけでなく、書く人にも影響を与え、この活動は苦労の連続であり、時にはけいれんによる身体的苦痛の源となることがあります。

診断

なぜか

DCDの診断について説明する前に、診断することの有用性について議論することが重要です。 診断がなくても、両親や家族、親しい友人、教師は、子供の発達に何か問題があることにすぐに気がつきますし、必要な調整をするために、その運動障害がDCDによるものだと知る必要はありません。 しかし、DCDと診断されることで、教育的措置を講じることができるようになります。 正式で正確な診断を受けた子どもは、これらの環境がそれに応じて適応された場合、家庭や学校でもうまくやっていける可能性が高くなります。 そのため、DCDの二次的な影響(不安、うつ、社会的引きこもり、自信喪失、自尊心喪失)を回避することができるのです。 さらに、診断を行うことで、子供とその親に責任がないことを安心させ、何か具体的な対処を与えることができます。 ほとんどの国では、医師(小児科医)だけがDCDの診断を行うことが許されています。 DCDの疑いのある子どもは、鑑別診断を行うために小児科医や神経小児科医に診てもらう必要があり、運動障害が他の身体、神経、行動障害によるものではないことを確認する必要があります。 最後に、DCDの子どもは他の学習障害(言語障害、失読症、計算障害、ADHD)を示すことが多いため、神経小児科医は複数の障害が存在するかどうかを判断しなければなりません。 併存する障害(言語、注意、学習の問題)がある場合、他の医療従事者(作業療法士、言語療法士、神経心理学者、視能訓練士)の関与と意見が重要であり、複数の症状がある場合、複数の診断がなされるべきです。 同様に、子どもの運動機能の低下が環境要因によるものである可能性を排除するために、教育的インプット(学習の機会、刺激の質)も評価する必要があります。

いつ、どのように?

運動障害は通常、早期(小学校入学前)に現れ、DCDの子どもの特徴はまず身近な大人(親、祖父母、保育士、教師)によって気付かされます。 DCDの子どもは、通常、初期の運動発達段階(正座、歩行など)を比較的容易に達成することができますが、その後、新しい運動技能を習得するのに問題がある場合があります。 そのため、DCDと診断されるのは5歳以降で、運動機能の問題が明らかになり、発達の遅れに起因するものではなくなったときです。 特にSmits-Engelsmanらは、研究者や臨床医に対して、(1)ADLを阻害する運動障害(両親や教師が証明)、(2)神経学的疾患がない、(3)知的障害がない、(4)標準的な運動能力テストで平均点以下であることを基準にDCDの診断をつけるように勧告しています45。

ボックス1 DSM-5の発達性協調運動障害の診断基準1

著者たちは主にカットオフスコアに関してより細かな用語の設定を推奨しました(多くの議論があるテーマです)。 有効な運動テストのスコアが<5パーセンタイルである場合は重症DCDまたはDCD、スコアが5~15パーセンタイルの場合は中等度DCD、スコアが<15パーセンタイルだが1つ以上のDSM-5基準を評価できない場合はprobable DCD、5歳未満の子供がDSM-5基準をすべて満たす場合はDCDリスク(5歳までの子供の発達は非常に多様なので、この年齢以上または6ヶ月後に再度評価を行ってからDCDの診断となる)であるとしました。

どのような評価ツールを使うか

まず、小児科医は鑑別診断を行い、後天性あるいは二次性の発達性運動障害を除外するために、診察を行います。 不器用さと協調運動の欠如は、いくつかの異なる神経学的な臨床像(脳、髄質、神経筋由来の病理)の主要な特徴です。 不器用さ、平衡感覚障害、構音障害などの関連は、小脳性症候群(例:フリードライヒ失調症)に対応するものです。 同様に、周産期の病歴が示唆的で、臨床検査で錐体液性または錐体外路性の徴候が認められる場合は、中枢性障害(例:脳性麻痺)を示唆する。 5234>

次に、精神運動療法士(または作業療法士)は、子どもの能力、特に活動性や実生活への関与の程度をより正確に判断するために、いくつかの評価ツールを用いることができる。 診断を確定し、適切な介入を計画し、その後、提案されたケアパッケージの効果を測定するためには、さまざまな機能領域の評価が必要です。 5234>

DCDの診断には、精神運動機能の障害とそれがADLに及ぼす影響を評価することが必要である。 この評価には、自発的な運動スキルの根底にある機能を探るために設計された標準化された精神運動発達バッテリーや尺度(信頼性を確保するために、投与に関するガイドラインに従う必要がある)を使用する必要がある。 標準化されたいくつかの評価ツールは、臨床と研究の両方の場面で使用されており、子どもの粗大運動技能の発達を評価するために使用されています。 テストの得点は、運動障害の性質に関する有益な情報、同年齢の子どもとの相対的な成績に関する重要な情報、そして運動障害の重症度の指標となる。 運動発達の遅れ(あるいは欠損)の特定、困難の定量化、適切な診断、将来の比較のための基準値の設定、介入プログラムの設計、変化と進歩のモニタリング、治療効果の評価などのために、早期(就学前、その後小学校)に総運動技能を評価することが重要です。

DCDの基準評価に最も広く用いられているのは、MABCの改訂版となる「児童用運動評価バッテリー-第2版 (MABC-2)」46,47 です。 8,45は、3-6歳、7-10歳、11-16歳の3つの年齢層に合わせた8項目からなり、40-50分かけて行われる。 これらの項目は、手先の器用さ(両手を別々に使うスピードと正確さ、両手協調性、目と手の協調性)、ボールスキル(動くものをキャッチする、ゴールを狙う)、バランススキル(静的バランス、速くまたはゆっくりと動くときの動的バランス)の3分野に分けられます。 MABC-2は、課題遂行中の子どもの行動や、筋緊張、姿勢制御、処理速度、片側および両側の協調性、手の使用、把持パターン、注意などに関する追加的かつ不可欠な詳細を提供できる。

運動器発達検査第2版(TGMD-2)も、Gross Motor Developmentの大きな改訂版として広く用いられている48,49。 TGMD-2は、一般的な粗大運動技能の規範参照測定法であり、粗大運動技能の発達が同年齢の子どもよりかなり遅れている3歳から10-11歳の子どもを特定するために、セラピストを支援するために考案された。 TGMD-2は、12のスキル(各サブテストに6つのスキル)を測定する2つのサブテストから構成されています。 運動制御(走る、駆け足、ホッピング、跳躍、水平跳び、スライド)、物体制御(静止したボールを打つ、静止したドリブル、キック、キャッチ、オーバーハンドスロー、アンダーハンドロール)です。 TGMD-2は、楽しいアクティビティと15~20分の手順を組み合わせることで、DCDの子供を特定するために確実に使用することができます。 5234>

これらの検査は、Rey-Osterreith Complex Figure test50や、様々な形のプラクティス(例:Imitation of Gestures test)、筋緊張、認知機能、記憶、注意、実行機能(例:NEPSY)、神経性の軟徴(例:NES)などで補完することが可能である。

専門医の観察は、親または教師が記入した面接またはアンケートから収集した情報とともに、運動技能の遅れと協調障害の影響を説明することができる。診断過程のもう一つの非常に重要な要素は、子どもの運動障害がどのように日常生活に影響を与え、セルフケア、余暇、社会、学校(または専門)のADLを妨げているかを説明することだからである。 このような情報は、幼少期から成人期まで、DCDを持つ個人の介入計画、目標設定、戦略開発、継続的な管理を確実にするために非常に重要です。 発達性協調運動障害質問票(DCDQ)は、ここで最も適切かつ最も広く使用されているツールである。 この簡単な保護者向けの質問表は、5歳から15歳の子供の運動調整障害のスクリーニングに使用されます。 MABC-2には行動チェックリストが含まれており、子どものやる気が評価結果に与える影響(したがって、ある程度は全体的な検査へのコンプライアンス)を示す指標となる。 また、環境的な背景を考慮した教師用チェックリストも含まれています。 低年齢児の場合、リトル・デベロップメント・コーディネーション質問票(リトルDCDQ)が必要となります。 これは、3歳児と4歳児の協調運動障害(粗大運動と微細運動)をスクリーニングする保護者報告の尺度である。 5234>

最後に、知的障害を除外するために、知能指数の測定が行われる。 51 すでに報告されているように、DCDは他の神経発達障害、特に自閉症スペクトラム障害、失読症、特異的学習障害と併発することが多く、診断上有用な指標となります。 DCDは他の神経発達障害、特に自閉症スペクトラム、ディスレクシア、特異的学習障害と併存していることが多く、併存している神経発達障害を測定するために、言語、スペル、数学のテストを行うこともできます。 最後に、眼球運動の徴候がある場合は、眼科的検査と視力検査が必要であることが判明する。 5234>

書字障害の診断

精神障害の診断と統計マニュアル(DSM-IV-TR)の旧版によると、書字障害は、「個人の年代、測定した知能、年齢相応の教育から予想されるものよりかなり低い書字能力」の場合に診断されることがある。52

DCDとは異なり、dysgraphiaの診断にはゴールドスタンダードがありません。 さらに、国によっては作業療法士、精神運動療法士、人間工学的療法士、あるいは言語療法士である場合もあり、書字障害の診断を担当する療法士にはかなりの異質性がある。 その結果、書字障害の診断のために多くのテストが開発されてきた。 これらのテストの多くは、Rosenblumらによるレビューに掲載されています。39 これらのテストに共通しているのは、クオリティ・スコアを確立するために、書かれた痕跡の読みやすさを評価し、与えられた時間内に書かれた文字の数を数えることによって手書きプロセスの効率性を評価するということです。 5234>

多くのヨーロッパ諸国(例:フランス、ポルトガル)では、書字障害は一般的に子供の手書きに対する簡潔な評価尺度(BHK)を用いて診断される。 BHKでは、被験者は5分間、裏地のない紙に文章を書き写すことが要求される。 1つ目は13の評価基準で読みやすさを、2つ目は書くスピード(5分間に書いた文字数)を評価し、セラピストによって2つのスコアが決定される。 診断の基準値は、各学年の標準的な平均値から2標準偏差に固定されています。 時には、片方の点数だけが診断基準値を下回ることもある。 その場合、専門家による臨床評価が特に重要になり、他の検査で補完されることもある。

ミネソタ手書き評価法は、Reismanが5歳から7歳の子供向けに開発した。54,55 これは、パングラム(すなわち、すべてのアルファベットが少なくとも一度は使われている文)を正しい順序で、また単語の反転を含む順序で活字手書きで写すよう求める。 このテストは、以前同じ著者によって科学的研究の目的で開発されたミネソタ手書きテストの臨床版に相当するものです。 BHKと同様に,治療者は150秒間に書かれた文字の数に対応するスピードスコアと,読みやすさ,形,整列,サイズ,間隔の5つの基準に基づく品質スコアを決定する。

The Evaluation Tool of Children’s Handwriting (ETCH) is developed by Amundson.56 This criterion-referenced tool is designed to evaluate the print and cursive handwriting skills in Grades 1-6 in children. ETCHは約15分かかり、アルファベットと1~12の数字を記憶して書くこと、遠くのモデル(黒板または同等のものに表示)から5つの文をコピーすること、5文字の仮名を2つ書き取り、3つの仮名をスペリングすること、少なくとも5単語を含む文を書くこと、の6項目の下位テストを含んでいます。 BHKと同様に、手書きの評価は3つの品質スコア(文字、単語、数字)と速度スコア(作成した項目の総数)に基づいている。

最後に、他のテストが、年少児が書く文字の品質(例えば、SCRIPT, Scale of Children’s Readiness In PrinTing)57や年長児の書く速度(例えば、DASH、17〜25歳の成人向けバージョン、手書き速度評価)を開発した。 58-60 また、書字障害児の手先の能力を評価するために、あまり特殊ではないツールを使用し、この障害がより一般的な視覚運動統合能力または運動協調能力の欠損から生じているかどうかを判断することもある61

Rehabilitation

どの戦略か

DCD において、参加と活動を支援する介入は運動障害と関連する問題を改善する鍵である62長年の研究により、種々の介入手法が生み出されている。 63

ボトムアップのカテゴリーには、運動訓練や感覚統合などのプロセス指向(または欠陥指向)のアプローチが含まれる。 プロセス重視のアプローチでは、DCDの子どもの運動能力(例:感覚統合、筋力)の低下の原因は、特定の身体機能や部位(特に神経構造)、感覚プロセス(視覚や固有感覚)の欠陥であると仮定しています。 5234>

トップダウンのカテゴリーには、神経運動タスクトレーニングや日常生活動作への認知的方向づけ(CO-OP)など、タスク指向(機能的スキル)のアプローチが含まれます。 これらのアプローチでは、参加を促すために、活動、子ども、身近な環境の間の絶え間ない相互作用に焦点を当て、子どもが効果的に行えるようにするために必要なADLを教えることになる。 介入には、特定のスキルの指導だけでなく、問題解決のための練習や、一般化を促進するための活動グループの連結が含まれることもあります。 子どもはあくまでも主役であり、自分たちが遭遇した困難の本質と、その困難を解決するための解決策を見出す方法について考えるよう促されます。 5234>

これらの戦略の効果

1983年から1993年にかけて発表されたプロセス指向療法に関する研究の最初のメタアナリシスでは、その人気にもかかわらず、それらはほとんど効果がないことが示された64。 一方、タスク・オリエンテッド・アプローチは運動能力の向上に有効であるというレビューが発表されています。 例えば、Yuらは、主に2008年から2017年に実施された66件の研究をレビューし、そのうち18件はメタ分析の対象となった70。著者らは、DCDの子どもに対する運動技能介入の特徴と効果を明らかにし、これらの介入の即時効果と持続効果の両方を評価し、介入効果の潜在的調整因子を特定しようとした。 その結果、運動技能への介入は、DCDの子どもの運動技能だけでなく、認知、感情、その他の心理的パフォーマンスを向上させるのに有効であることがわかった。 運動介入によるプラスの効果は85%の研究で報告された(10/66の介入(15%)はプロセス指向のアプローチ、29/66(44%)はタスク指向のアプローチ、12/66(21%)は両者の組み合わせに基づいている)。 追跡調査を実施した17件の研究のうち15件(88%)で、運動能力に対する効果の持続が確認された。 また、タスク・オリエンテッドなアプローチ、タスク・オリエンテッドとプロセス・オリエンテッドを組み合わせたアプローチのいずれでも改善が見られたことから、DCDの子どもたちにマルチレベルのアプローチを用いることが支持された。 介入の時間(分単位)と頻度(例:週4~5回)はいずれも即時訓練効果の大きさに影響を与えた(介入量は運動能力に対する治療効果の分散の7%を説明し、より長い治療がより大きな効果をもたらすとした)。 DCD児の運動能力改善には,少なくとも9週間以上継続した介入がより効果的である傾向がみられた。 認知、感情、心理的機能を評価した13の研究のうち12で、心理的または感情的要因に対する短期的なプラスの効果が報告されており、このような問題は運動スキルの介入によって改善されることが示唆された。 さらに、体力(無酸素性能力、筋力、運動耐容能など)を調べた10件の研究すべてにおいて、肯定的な介入効果が報告された。 一方、身体活動や参加におけるポジティブな変化を報告したのは7件中3件のみでした。

Smits-Engelsman et alの2012年から2017年に発表された30件の研究(25件のデータセットを対象)のレビューにより、比較的短時間の介入(活動指向と身体機能指向を組み合わせた活動の両方)、アクティブビデオゲーム(AVG)、小グループプログラムにはパフォーマンスに即時かつ前向きな影響を及ぼすことが確認されています。62 著者らは、研究(量的統合に含まれる 19 件、質的統合に含まれる全 30 件)を 3 つのカテゴリーに分類した。 1)身体機能/構造指向型介入は、標的とする身体機能の改善、選択的筋活性化(バイオフィードバック)、または視覚/眼球運動トレーニングを目的としている、2)活動指向型介入は、神経運動課題トレーニング(NTT)やCO-OPなどの課題指向型介入、一般技能トレーニング、スポーツ/遊び関連技能トレーニング、仮想現実トレーニングによって特定の活動のパフォーマンスを改善するよう目的としている、そして3)は、日常生活状況において所定の活動への参加を改善するよう目的とした参加指向型介入である。 5234>

ほとんどの研究(身体機能志向型5/5、活動志向型11/12、AVGs5/7)が、活動性のみならず障害(身体動揺、筋力、心肺機能)の面でも治療のプラス効果を報告しています。 身体機能指向型療法は、現在、移乗レベルを向上させる他の活動性療法(より機能的な作業)と組み合わせることが一般的になっています。 しかし、身体機能指向のアプローチの有効性は、研究によってかなり差がありました。 活動性を重視した介入(例:NTT)は、活動性だけでなく身体機能も改善され、様々な結果変数に一貫した正の効果を示し、他のレビューと一致した。63,66,71,72 運動技能介入は、子どもの運動技能だけでなく認知、感情、心理の領域で短期間の改善をもたらすことが明らかにされた。 さらに、Smits-Engelsmanらのレビューでは、あらゆる形態の活動志向型トレーニング(NTT、スポーツ/プレイ関連スキルトレーニング、バーチャルリアリティトレーニング、エクサゲーム、すなわち、身体運動を促進するビデオゲーム)が、基本的な身体状態および機能的強度を改善することができるという一貫した証拠が示されている62 AVGベースのトレーニングが7件の研究で評価されている。 AVGを用いたトレーニングは7つの研究で評価されている。ほとんどの場合、これらのプログラムは、学校環境または小グループでの介入時に、監督の下で実施された。 6つの研究では、AVGのポジティブな効果が示された(ただし、4つの研究では効果量が小さかった)。 さらに、AVGは、無酸素運動フィットネス、品質と満足度に対して有益な効果を示した。 プロトコルの違いにより、グループベースの介入の結果を解釈することは、単純ではない。 しかし、グループベースの介入と個人ベースのトレーニングの両方が、運動性能に大きな効果を示した。 トレーニングのプロトコルは、研究によって頻度と期間がかなり異なっていた。 5234>

運動イメージトレーニング

運動イメージ(MI)とは、身体の動きを伴わない動作を精神的に表現することである。 実際の練習では、予測されたフィードバックと実際の感覚的フィードバックを比較し、必要に応じてオンラインで修正する機会が与えられるが、MIでは単に行動の結果を予測することができるに過ぎないという点が重要である。 しかし、実際の運動がなく、感覚フィードバックがない場合でも、MI訓練は運動制御を最適化し、おそらくオフラインで実行される内部モデルを形成することを示唆する証拠がある。77,78 DCDリハビリテーションに関するいくつかの研究では、治療プログラムにMI訓練を組み込むことが支持されている。 例えば、Wilsonらは、MIトレーニングを受けた子どものMABCスコアは、知覚運動リハビリテーションを受けた別の介入群の子どものスコアと同等の有意な改善を示した。さらに、最初の評価で最も重度の運動障害を示した子ども(スコア<5449>1%ile)が、MIトレーニングから最も恩恵を受けた子どもたちであったことを明らかにした。 Adamsらは、パイロット研究において、新しいMI訓練プロトコルとCO-OPを比較した79。各グループは9回のセッションを受け、家庭で行うエクササイズを行った。 その結果、「DCDの子どもにおけるMIトレーニングのための理論的に原理的な治療プロトコルの実行可能性」(p.1271)が実証された。 67

Dysgraphia rehabilitation

Dysgraphia rehabilitationには、明確に確立された方法がないこと、dysgraphiaの起源が多様であること(原発障害、二次障害、comorbidity)、dysgraphiaの子どもの年齢、性別などの多様性に関連して、いくつかの困難が内在していると思われる。 ゴールドスタンダードな方法はありませんが、いくつかの方法が研究され、科学的に検証されています。 リハビリ戦略の大部分は、手書き文字のグラフ運動要素に焦点を当てたものです。 書字障害の子どもたちは、書くことに強い嫌悪感を抱いています。 そのため、書くことの原始的な要素(ループ、ブリッジなど)に焦点を当てた、非常に簡単な練習をさせる必要があります。 これらのグラフモーターエクササイズは、子どものパフォーマンスとモチベーションのレベルに応じて、徐々に複雑になり、最終的には実際の手書きのトレーニングにつながる80

書字障害のリハビリテーションを改善するために、いくつかの道をたどることができる。 模写課題におけるモデルの最適な提示方法はあるかという問題については、Berningerらは、筆跡の静的なモデルよりも、道管に関する追加情報(すなわち、模写するモデルの正しい順序と方向)を持つモデルの方が効率的であることを示した81。 同じように、VinterとChartrelは、書いている人のビデオを見せることは、何の指示もない静的なモデルよりも効率が良いと報告しています82。対照的に、文字を描くために点をつなぐことは、点線上に留まるために必要なペンの軌道の緊密な視覚的コントロールが、書き手が運動速度と流暢さを高めることを妨げるため、有害であると思われます。 また、書いた文字そのものよりも、その動きに注意を集中させることも可能です。 この目的のためには、書き手の手書き文字に対する認識を修正することが最良の戦略です。 たとえば、偽のペン(インクなし)を使用すると、視覚的な痕跡がなくなり(ただし、ペンの視覚と有用な空間的手がかりは維持される)、それによって書き手は自分の動きに集中することができます。 DannaとVelayが提案したように、これは筆者が視覚的痕跡にのみ注意を払うのを防ぐ良い方法かもしれない83。また、レリーフされた文字のデジタル探索を通じて、手書き動作に関連する触覚および運動感覚情報の知覚を高めることが可能である84。 この方法は、Ben-Paziらによって報告された過去の知見によって裏付けられている。彼らは、子どもの筆跡の悪さと異常なリズムのタッピングが相関しており、書字障害の子どもにおける幅広い機能的時間障害を示唆している86。しかし、特に子どもが注意力障害を持っている場合、治療者は音楽が子どもの気を引きすぎないことを確認する必要がある。 最後に、グラフィックタブレットやデジタルタブレットのような新しいテクノロジーの使用は、書字障害のリハビリテーションのための有望な方法であると思われる。 子どもたちが新しい技術に貪欲であることに加え、デジタルライティングでは、筆記物に関する視覚的情報87の量を減らすか、補足的な聴覚的フィードバック88や与えられた運動変数に応じたインクの色のリアルタイム変化など、筆記プロセスに関する感覚的情報89の量を増やすことによって、自分の書いたものに対する筆者の認識を修正することが可能である。 デジタル機器は、紙とペンのテストを補完するために使用することができる。 グラフィックタブレットの出現以来、多くのソフトウェアが開発されている(例えば、1996年のDe JongによるOASIS、1990年代のTeulingsによるMovAlyzeRなど)。 手書き障害に関するメタ分析では、グラフィックタブレットによって提供される3つの変数が、書くプロセスの評価に特に関連することが示されている:運動速度、運動の流暢さ、そして、より少ない程度ではあるが、ペンの圧力である40。 90

目標・評価・調整

選択した介入の形態が何であれ、目標達成のスケーリングは完全に効率化する有望な方法であると思われる。 これは、臨床家/セラピストと患者の間の書面によるフォローアップガイドの形をとり、患者の改善と介入の効果をモニタリングするものである

半構造化面接において、セラピストは目標と結果の尺度を設定することができる。 介入に先立ち、子供と親は機能的困難のある領域を、それが家庭環境であれ学校環境であれ、特定する。 介入後、セラピスト、子ども、親は、それぞれのタスクについて、現在のパフォーマンス(および満足度)を評価する。 5234>

The School Function Assessment, Canadian Occupational Performance Measure (with children over 8-9 years of age), and Perceived Efficacy and Goal Setting System (for younger children) may be appropriate tool-setting goal.

中間まとめ

DCD 患者の運動能力向上のための介入は種類,強度,時間,回数/繰り返しにばらつきがある. これらは,小さな子ども(5歳未満)から始め,集団または家庭で,少なくとも週に3~5回,少なくとも9週間実施するとより効果的である(ただし,高強度・高頻度の介入が最も効果的と思われるが,比較的短期の介入でもすぐに効果が得られることを示す新しい証拠があることに留意する必要がある)。 また、スキルを練習し一般化するあらゆる機会を活用し、潜在的な訓練効果を最大化するために、親や教師(および重要な他者:セラピスト、家族など)の支援を得ることが必要である62。 大まかに言えば、介入は以下のようなものである必要がある。

  • 個々の子どもの特徴に合わせたもの、
  • 障害の正確な性質(認知プロファイル、障害の重症度、併存疾患など)を確立するための十分かつ適切な検査の後に開始・実施する、
  • ADLの困難と関連させる、などである。
  • 子供の困難に適応し、それを軽減するようにデザインされていること;
  • 潜在的な訓練効果を最大化するために、子供、両親、教師、他のセラピストと協力して(そして参加して)展開されたこと。65

機能的なタスクと組み合わせて、活動指向と身体機能指向の両方の介入が行われることがあります。

AVGに基づいたトレーニングは有望なようですが、DCDについてはさらなるデータが必要です(少数の研究、異種の方法論、小さなサンプル数)。 多くの利点(様々な状態でのリハビリテーション、退屈との戦い、関与と動機付けの促進など)があるため、運動療法に含まれ始めている。 しかし、実社会への移行の問題はまだ解決されていない。

小集団ベースの介入(4~6人)が行われ始め、パフォーマンス不安の軽減、仲間への対応力の向上、アドヒアランスとエンゲージメントの強化に有効である。73,91,92

総論

DCDは一般的な特異的発達運動障害であり、高い有病率、男性優位、小児期の発症(就学前に明らかになることが多い)、多様な重症度、生涯にわたる持続性、学業への影響、長期にわたる社会情緒的影響など他の神経発達障害といくつかの特徴を共有する。 有病率は1.8%から6.9%で、DCDを持つ子供の2人に1人は書字障害を示すと言われています。 DCDが疑われる場合には、中枢神経系や末梢神経系の疾患との鑑別診断のために小児科医や神経小児科医、有効な検査に基づく運動発達や運動機能の評価のために運動技能の専門家(精神運動療法士や作業療法士)、そして合併症の疑いによってその他の専門家が関与した集学的アプローチが必要であるとされています。 DCDの病因はまだ不明ですが、他の神経発達障害と共通の病因があることが、DCDと他の神経発達障害との頻繁な関連性を説明し、この障害の異質性の一因となっている可能性があります。 子どもたちが適切なケアを受け,最近のメタアナリシスでその有効性が示されている教育的介入の恩恵を受けるためには,早期の同定と診断が重要である」

謝辞

Elizabeth Portierの丁寧な英文チェックと建設的なコメントをいただいた査読者の方々に感謝する。 本研究は,フランス国立研究機構(助成番号 ANR-13-APPR-0010-01)の助成を受けた。 我々の研究はさらに3つの助成金によって支えられている。 ANR-16-CONV-0002 (ILCB), ANR-11-LABX-0036 (BLRI), ANR-11-IDEX-0001-02 (A*MIDEX).

Disclosure

The authors report no conflicts of interest in this work.

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